文献报告人：张筱岚，18款禁用APP软件免费大全口腔医学院
原文链接：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC7069141/
摘要
牙源性角化囊肿(OKC)是一种罕见的局部侵袭性发育性囊肿，通常在牙科x线片上偶然发现，最常见于下颌骨后部。当它发生在牙齿的根尖周区且对应牙髓活力测试无反应时，经常被误诊为其他牙髓病变，如根尖囊肿、根侧牙周囊肿和含牙囊肿。本病例报告描述了在下颌前部区域罕见的OKC，通过牙髓治疗和再介入手术等保守治疗成功地得到了处理。本病例报告还强调了手术切除标本的组织病理学检查的重要性，因为临床、影像学和组织病理学的联系对于成功的治疗是至关重要的。伴有严重牙槽骨破坏的根尖周病变和牙髓活力测试无反应表明需要进行牙髓治疗。这种牙髓病变最常见的鉴别诊断是根尖囊肿、根侧牙周囊肿和根尖肉芽肿。牙源性角化囊肿(OKC)常被误诊为其他发育性囊肿。它是一种罕见的良性但具有局部侵袭性的发育性囊肿，约占颌骨囊肿的19%。
根据世界卫生组织/国际癌症研究机构（WHO/IARC）头颈病理学分类，这个多年来被称为OKC的临床疾病在2005年至2017年被重新分类为牙源性角化囊性瘤(KCOT)。2017年，根据WHO/IARC的新分类，OKC重新被归类为囊性疾病，恢复了以前的名称。OKC好发于20-30岁的人群，至少50%的OKC发生于下颌骨后部及下颌升支。大多数情况下，OKC是无症状的，只是在口腔x线片上偶然发现。极少情况下会出现症状，多是由于感染或颌骨膨大。
本病例描述的是一例罕见的下颌前部区域OKC的病例报告，通过牙髓治疗和再介入手术成功地进行了处理。
病例报告
患者男，29岁，主诉下前牙敏感不适8个月。牙齿咬合时敏感不适程度增加。几个月后，患者发现下颌骨前部肿胀，触摸时有轻微压痛，无发烧及炎性渗出。
口外检查未发现明显的不对称、分泌物或窦道。触诊颏部时，没有触痛。
口内检查[图1a]显示：32、31、41叩诊疼痛。在下颌骨前部区域观察到孤立的弥漫性肿胀，33-42下颌前庭膨隆，黏膜发炎，未见窦道。张口度约为35mm。由于唇部骨皮质穿孔，肿胀扪诊柔软且具有一致性，可压缩。对31、32、33和41进行了冷诊测试和牙髓电活力测试，结果都为阴性。放射学检查显示33、32、31、41和42根尖区呈透射影像 [图1b]。33、32、31、41和42暂时诊断为根尖囊肿。计划的治疗方案是先进行牙髓治疗，然后进行手术。
图1. (a)术前口内照。(b) 术前x线片。(c)33、32、31和41根管内放置氢氧化钙药剂。(d)充填33、32、31和41。(e)翻瓣。(f)和(g) 分离囊肿。(h) 囊肿被完全切除并进行组织病理学检查。(i) 组织样品的苏木精-伊红染色显示牙源性角化囊肿的特点。
牙髓治疗
33、32、31、41和42开髓，所有牙齿都发现了两个根管，分别是颊根和舌根。测量根管工作长度，根管清理，根管预备至ISO 30/0.02。在根管内封氢氧化钙药剂4周进行消毒[图1c]。由于没有发现根尖病变愈合的迹象，计划在33、32、31和41根管充填后进行根尖手术[图1d]。根尖手术
在局麻下摘除33、32、31和41囊肿。在34–43区域进行全层粘骨膜翻瓣 [图1e]。从颌骨头中分离囊肿和玻璃离子水门汀倒填充。去除锐利的骨边缘，用优碘和生理盐水冲洗骨腔。用4-0的薇乔缝线缝合手术部位。对术区进行加压并进行术后医嘱。约患者在1天后复诊及在7天后拆线。活检
摘除的囊肿被送到口腔病理科进行组织学检查 [图1h]。切片的组织病理学报告显示，带有基底细胞层的波浪状不全角化复层鳞状上皮表现为典型的墓碑状外观。囊腔内含角蛋白片状物。在一些区域，衬里上皮与下面的结缔组织囊壁分离。结缔组织显示密集的炎性细胞浸润和血管。组织病理学报告诊断为OKC。术区重探
考虑到OKC病的侵袭性和高复发率，我们决定再次手术。局部麻醉后，前庭切口从33的远端至42的远端。对全层粘骨膜进行翻瓣，刮除囊腔内的肉芽组织，进行外周骨切除术和应用卡诺氏溶液。用优碘和生理盐水冲洗骨腔。用3-0的缝线缝合手术部位。对术区进行按压并进行术后医嘱。约患者在1天后复诊及7天后拆线。
约患者于1个月、3个月、6个月和1年后复诊。x光片显示根尖周病变完全消失，牙齿无症状[图2]。
图2. 随访(a) 1个月；(b) 6个月；(c) 1年,( d) 1年6个月。正位全景体层摄影显示1年随访时根尖周病变完全消失。(f) 18个月随访临床口内照。
讨论
“OKC”一词最早是Philipsen在1956年使用的。它是口腔中最具侵袭性的牙源性囊肿之一。OKC以其快速生长和侵入邻近组织(包括骨骼)的趋势而闻名。组织学上，OKC起源于牙板，由含有脱落角蛋白的囊腔构成，内衬5-10个细胞层的均匀角化鳞状上皮，具有明显的栅栏柱状或立方形细胞基底层，其细胞核倾向于垂直定向。上皮-纤维组织界面平坦，具有基底层出芽和形成卫星子囊的可能。有丝分裂活性高于其他牙源性囊肿。
OKC的治疗方法仍有争议。文献中没有证据可以指导外科医生选择最佳治疗方案。临床医生继续依靠自己的经验来决定最合适的治疗方法。手术方法在保守治疗和积极的治疗之间有所不同。剜除术是最常用的治疗方法，复发率高。OKC的保守治疗方法为开窗减压和袋形缝合术。一些临床医生不赞同这些技术，因为留下的潜在残余囊性组织易导致复发。更积极的方法可能会降低复发的风险。有人建议，侵袭性切除应仅限于复发超过两次或经历恶性转化的OKC。此外，Worrall推荐根治性切除术作为皮质穿孔的OKCs的首选治疗方法。然而也有报道称剜除加卡诺氏溶液刮除导致复发率的在统计学上与切除术相当。
在我们的病例报告中，这名29岁的男性患者下颌前牙不适，下颌前部肿胀，伴轻微触痛。这与牙髓活力测试的阴性结果和口腔内根尖片显示的下颌前牙根尖透射影相关。因此，我们作出了根尖囊肿的临时诊断，并计划进行根管治疗和包括根尖切除和倒充填的根尖手术。对囊肿上皮衬里和内容物进行组织病理学检查帮助获得最终诊断。切片的组织学检查显示波浪状不全角化复层鳞状上皮，基底细胞层显示典型的墓碑状外观。囊腔内含角蛋白片状物。在一些区域，衬里上皮与下面的结缔组织囊壁分离。结缔组织显示密集的炎性细胞浸润和血管。组织病理学报告诊断为OKC。因此，手术部位进行了再次手术，刮除囊腔内肉芽组织，后进行外周骨切除术和应用卡诺氏溶液。卡诺氏溶液固定剂(乙醇、氯仿和乙酸)，通常与切除和刮除术结合使用，用于去除深度为1-2mm的残留上皮细胞。
OKC囊肿是一种侵袭性牙源性囊肿，手术治疗后复发率为2.5%-62.5%。因此，明确诊断很重要。这是在囊性病变组织活检的帮助下实现的。研究显示，所有病变的临床和组织病理学诊断的一致性为80.5%。据报道，许多诊断分歧属于发育/炎症/反应性病变组。近年来发表的几项研究报道了模拟囊性病变的KCOT。曾有文献显示，在一项研究中，38例KCOT都暂时被诊断为炎性囊性病变或含牙囊肿。因此，尽管完全切除，但由于其侵袭性和复发，KCOT应包括在囊性病变的鉴别诊断中。强调辨别病变是囊肿还是KCOT对于外科手术是重要的。根尖囊肿和含牙囊肿可以用简单的剜除术完全治愈，而对KCOT进行简单剜除术有高达27.8%的复发率。
在文献的系统综述中， Johnson 等人表明，肿瘤剜除术与卡诺氏溶液化学烧灼的辅助技术结合，显著降低复发率至约8%。本病例报告采用了类似的手术方法。
